骨软骨瘤是常见的良性肿瘤,好发于长骨的干骺端。发生在颞下颌关节区的骨软骨瘤是比较少有的,一般见于下颌髁状突,而固定在颞下颌关节窝的骨软骨瘤是极为罕见的。来自瑞典卡罗林斯卡研究所的Lund等将这两份病例发表在9月29日的International Journal of Oral and Maxillofacial Surgery杂志上。
病例1:
患者,女性,55岁,晨起时自觉左侧颞下颌关节轻微疼痛,伴左侧牙齿咬合紊乱,左侧关节区轻微肿胀,后行抗炎治疗后肿胀消失,因咬合错乱未改善就诊。
检查发现下颌右偏5mm,颞下颌关节及肌肉无压痛,开口度47mm,经CT检查矢状面明显发现左侧关节窝后部有多余的骨疣,新生骨疣内部为正常的骨小梁结构,与周围的颞骨边界不清,髁突前下方脱位,后部出现了适应性的骨质改建,在初步诊断为颞下颌关节良性硬组织肿瘤后,患者进行了手术。
手术行左侧耳前切口,术中可见颞骨关节窝顶部一10mm×7mm大小的外生骨疣,因关节盘明显的退化及中央部穿孔而切除关节盘,未放置任何间置物于关节腔内。
图1. 病例1的CT图像 (A)术前 (B)术后
术后愈合良好,无明显并发症。病理诊断不太明确,但指出具有骨软骨瘤的特点。术后4年采用视觉模拟评分法检查病人,无疼痛(0分)和无功能障碍(0分)。最大开口度为45mm,左侧错合畸形得到明显改善,术后15个月影像学检查见髁突位于关节窝中央,髁突前方见一小骨赘。
病例2:
患者,女性,83岁,晨起自觉右侧颞下颌关节疼痛及右侧牙齿无法咬上。检查发现下颌左偏5mm,右侧关节区触痛,有摩擦音。开口度26mm。术前锥束CT见一自颞骨生长的外生骨疣几乎填满整个右侧关节窝,约有14 mm × 20 mm × 19 mm,髁突前下方扁平,骨皮质不规则,呈骨关节炎影像。髁突后部见有骨沉积,关节间隙减小。
手术方式及术中所见与病例1相似,切除骨肿瘤并修整关节窝,发现有慢性炎症表现的关节盘,切除部分粘连后关闭伤口。
图2. 病例2的口内照及CT图像 (A,B)术前 (C,D)术后
图3. 病例2的手术图 (A)耳前切口暴露关节窝及骨软骨瘤(箭头所示) (B)磨除骨软骨瘤
术后愈合良好,无明显并发症,病理检查证实为骨软骨瘤。术后1年影像学检查发现髁突位置较术前更靠近关节窝中心,关节间隙增大,关节窝后部可能残留有较小的骨软骨瘤,术后1年及3年临床检查下颌中线对齐及恢复咬合,无关节区疼痛,开口度增加到35mm。
对于本疾病,之前的文献报道仅见两例。Buoncristiani的病例与本报道相类似,而Baniwal的病例因影像学资料不全而更难诊断,下面将四则病例的资料作一比较。
表1. 四则颞下颌关节窝骨软骨瘤病例数据对比
病例1 | 病例2 | Buoncristiani病例 | Baniwal 病例 | |
---|---|---|---|---|
性别 | 女 | 女 | 女 | 女 |
年龄 | 55 | 83 | 25 | 50 |
发病 | 快 | 快 | 慢 | 不详 |
疼痛 | 有 | 有 | 有 | 有 |
错牙合 | 有 | 有 | 有 | 不详 |
术前开口度(mm) | 47 | 26 | 52 | 30 |
术后开口度(mm) | 45 | 35 | 不详 | 35 |
相对关节窝位置 | 后部 | 后部 | 中央 | 不详 |
大小(mm) | 10 × 7 | 14 × 20 × 19 | 20 × 15 × 15 | 25 × 30 |
与正常骨边界 | 模糊 | 模糊 | 清晰 | 不详 |
关节盘 | 穿孔 | 退化 | 完整 | 不详 |
随访(年) | 4 | 3 | 1 | 1 |
复发 | 无 | 无 | 无 | 无 |
骨软骨瘤的病因及发病机制尚不确切,本报道特别之处在于两名患者都有晨起疼痛的急性症状,这在缓慢发展的骨软骨瘤中是较罕见的,可能骨瘤已经存在了一定的潜伏期。
对于发生在颞下颌关节窝的骨软骨瘤,最后有一个坏消息和一个好消息告知大家,坏消息是因骨瘤靠近颅中窝及与正常骨质边界不清导致无法保证完全切除。好消息是手术治疗效果良好,且未发现有复发的情形。